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Malformations craniofaciales

Syndrome de Saethre-Chotzen

Craniosynostose syndromique fréquente avec atteinte des sutures coronales, paupières tombantes et forme d'oreille caractéristique.

En bref

Le syndrome de Saethre-Chotzen est l'une des craniosynostoses syndromiques les plus fréquentes. Il est causé par une altération du gène TWIST1. Caractéristiques typiques : fermeture prématurée d'une ou des deux sutures coronales, paupières supérieures tombantes (ptosis), implantation basse des cheveux sur le front ainsi que de petites oreilles de forme caractéristique. Le développement intellectuel est le plus souvent normal. Un contrôle à long terme de la pression intracrânienne est important, car une hypertension peut réapparaître après les opérations.

Cause et transmission

La cause réside dans des altérations (mutations ou délétions) du gène TWIST1 sur le chromosome 7p21.[1] La transmission est autosomique dominante avec une expression très variable – même au sein d'une famille, le tableau peut fortement varier. Si le syndrome survient par une délétion plus grande qui touche aussi des gènes voisins, un retard de développement peut s'ajouter. La fréquence est estimée à environ 1 : 25 000 à 1 : 50 000.

Conseil génétique : devant toute synostose coronale uni- ou bilatérale avec des signes syndromiques, une analyse de TWIST1 devrait être réalisée – le risque de récurrence et de complications diffère de la forme non syndromique.[2]

Caractéristiques typiques

  • Synostose coronale uni- ou bilatérale (asymétrie faciale dans la forme unilatérale)
  • Paupières supérieures tombantes (ptosis)
  • Implantation basse des cheveux sur le front
  • Petites oreilles arrondies avec un relief cartilagineux marqué (crus proéminent)
  • Écartement oculaire large (hypertélorisme), fentes palpébrales étroites
  • Doigts courts (brachydactylie) et légères fusions cutanées entre les doigts (syndactylie cutanée, souvent doigts 2–3)
  • Anomalies du palais dans une partie des cas

Les caractéristiques sont souvent plus discrètes que dans les syndromes d'Apert ou de Crouzon. L'évaluation individuelle est déterminante.

Hypertension intracrânienne et réinterventions

Une particularité du syndrome de Saethre-Chotzen est la probabilité accrue, par rapport à la synostose non syndromique, d'une hypertension intracrânienne récidivante après la première opération. Dans une analyse sur 15 ans d'un centre spécialisé, 35–42 % des enfants ont nécessité une nouvelle intervention crânienne en raison d'une hypertension intracrânienne réapparue ; les valeurs d'autres centres peuvent différer.[2] C'est pourquoi des contrôles ophtalmologiques et cliniques réguliers sont importants tout au long de l'enfance.

Pourquoi le suivi compte : une hypertension intracrânienne peut persister longtemps sans plaintes nettes. Des contrôles réguliers du fond d'œil aident à la détecter à temps.

Interventions craniofaciales

La chirurgie crânienne est au premier plan, en particulier l'avancement fronto-orbital avec remodelage du front et du rebord orbitaire au cours de la première année de vie. L'objectif est un espace suffisant pour le cerveau, une réduction de la pression intracrânienne et une forme équilibrée du front et de l'orbite. En cas de synostose unilatérale, l'asymétrie est corrigée. Un avancement de l'étage moyen (Le Fort III) est moins souvent nécessaire que dans les syndromes d'Apert/Crouzon, mais peut s'avérer requis en cas d'atteinte marquée de l'étage moyen. Les paupières supérieures tombantes sont corrigées par voie ophtalmologique/chirurgicale en cas de gêne visuelle fonctionnelle.

Yeux, audition et développement

Outre la ptosis, des troubles de la vision et – en cas d'hypertension intracrânienne – une atteinte du nerf optique peuvent survenir ; des contrôles ophtalmologiques réguliers sont importants. Des problèmes de l'oreille moyenne et une baisse d'audition surviennent et devraient être surveillés. Le développement intellectuel est normal chez la plupart des enfants ; un retard est surtout possible en cas de délétions géniques plus grandes.

Diagnostic

Le bilan comprend : examen clinique par une équipe craniofaciale, diagnostic génétique du gène TWIST1 (y compris recherche de délétions), imagerie 3D du crâne, examen ophtalmologique avec évaluation du fond d'œil ainsi qu'un examen ORL et un test auditif.

Traitement en centre interdisciplinaire

L'idéal est une prise en charge par une équipe associant chirurgie craniofaciale / chirurgie maxillo-faciale, neurochirurgie, ophtalmologie, ORL, orthodontie, pédiatrie, génétique, orthophonie et psychologie.

Parcours de traitement possible

Période néonatale
Confirmation du diagnostic, évaluation de la forme du crâne, des yeux et de l'audition, bilan génétique.
1re année de vie
Avancement fronto-orbital / remodelage crânien en cas de synostose pertinente.
Petite enfance / enfance
Contrôle régulier de la pression intracrânienne (fond d'œil), le cas échéant correction de la ptosis, accompagnement orthodontique.
Adolescence
Si nécessaire, correction de l'étage moyen / de l'occlusion, accompagnement psychosocial, transition vers la médecine adulte.

Quand une aide médicale est nécessaire

  • Céphalées croissantes, vomissements, irritabilité inhabituelle ou troubles visuels (indice d'hypertension intracrânienne)
  • Gêne visuelle marquée par des paupières tombantes
  • Fièvre ou problèmes de plaie après une opération

Pronostic

Le pronostic est globalement favorable : la plupart des enfants se développent normalement et mènent une vie active. L'évolution individuelle peut cependant varier. L'essentiel est un contrôle rigoureux de la pression intracrânienne et un suivi interdisciplinaire à long terme.

Message clé : le syndrome de Saethre-Chotzen (TWIST1) évolue souvent de façon plus légère que d'autres craniosynostoses syndromiques, mais nécessite, en raison du risque d'hypertension intracrânienne récidivante, un suivi soigneux et à long terme dans un centre spécialisé.

Sources

  1. Zackai EH, Stolle CA (1998). A new twist: some patients with Saethre-Chotzen syndrome have a microdeletion syndrome. Am J Hum Genet, 63(5):1277–81. DOI
  2. Woods RH, Ul-Haq E, Wilkie AOM, et al. (2009). Reoperation for intracranial hypertension in TWIST1-confirmed Saethre-Chotzen syndrome: a 15-year review. Plast Reconstr Surg, 123(6):1801–1810. DOI
  3. Renier D, Lajeunie E, Arnaud E, Marchac D (2000). Management of craniosynostoses. Childs Nerv Syst, 16(10–11):645–58. DOI

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